To Örebro University

oru.seÖrebro University Publications
Change search
CiteExportLink to record
Permanent link

Direct link
Cite
Citation style
  • apa
  • ieee
  • modern-language-association-8th-edition
  • vancouver
  • Other style
More styles
Language
  • de-DE
  • en-GB
  • en-US
  • fi-FI
  • nn-NO
  • nn-NB
  • sv-SE
  • Other locale
More languages
Output format
  • html
  • text
  • asciidoc
  • rtf
Behandling av akondroplasi är på väg – kan ge nya möjligheter: [New treatments for achondroplasia may be efficacious in other forms of short stature]
Örebro University, School of Medical Sciences. Universitetssjukhuset Örebro, Örebro, Sverige; Skelettdysplasiteamet och barnendokrinologiska mottagningen, Astrid Lindgrens barnsjukhus, Karolinska universitetssjukhuset, Stockholm, Sverige.ORCID iD: 0000-0002-9986-8138
2021 (Swedish)In: Läkartidningen, ISSN 0023-7205, E-ISSN 1652-7518, Vol. 118, article id 20204Article in journal (Refereed) Published
Abstract [en]

Achondroplasia is the most common form of monogenic skeletal dysplasia and is caused by activating mutations in fibroblast growth factor receptor 3 (FGFR3) resulting in exaggerated MAPK signaling in the growth cartilage chondrocytes and thus reduced growth. C-type natriuretic peptide (CNP) stimulates growth by inhibiting MAPK signaling in growth plate cartilage. Several new treatments that target these pathways are currently in clinical trials for the treatment of achondroplasia.  A recent phase 3 clinical trial confirmed near normal growth rate in children with achondroplasia during treatment with vosoritide, a CNP analogue with a prolonged half-life. Vosoritide is currently being evaluated for approval by the EMA. Treatments that enable normalization of growth in children with achondroplasia may soon be available. It is likely that some of these treatments also will increase growth in other forms of short stature.

Abstract [sv]

Akondroplasi är en uttalad skelettdysplasi med många medi-cinska och kirurgiska problem. Det är den vanligaste formen av monogen skelettdyplasi med extrem, disproportionerlig kortvuxenhet och en genomsnittlig vuxenlängd på ca 125 cm för kvinnor och 132 cm för män. Tillståndet orsakas av en aktiverande mutation i genen för fibroblasttillväxtfaktorreceptor typ 3 (FGFR3), och översignaleringen orsakar en hämning av celldelning och hypertrofi i tillväxt-broskets celler. Kliniskt kännetecknas akondroplasi av extrem kortvuxenhet med korta armar och ben och särskilt korta överarmar och lårben (rizomeli) samt makrocefali. 

Medicinska komplikationer inkluderar hydrocefalus, hypotoni, spinal stenos, hörselnedsättning och obstruktiv sömnapné och andningsinsufficiens. Foramen magnum-stenos är en allvarlig konsekvens av sjukdomen och måste monitoreras noggrant, då den ofta klämmer på cervikala delen av ryggmärgen resulterande i olika grader av myelomalaci, centrala apnéer och ökad risk för plötslig död. 

Den extrema kortvuxenheten orsakar praktiska problem i vardagen och behandlas därför inte sällan med ortopedisk benförlängning, vilket är en långdragen och ofta smärtsam procedur.

Någon medicinsk behandling som ger en kliniskt signifikant förbättrad tillväxt finns för närvarande inte. 

Akondroplasi är visserligen en godkänd indikation för tillväxthormonbehandling i Japan. Men effekten är i medeltal endast ca 3 cm efter 10 års behandling och tillväxthormonbehandling på denna indikation är därför ytterst begränsad utanför Japan.

Place, publisher, year, edition, pages
Läkartidningen Förlag AB , 2021. Vol. 118, article id 20204
National Category
Medicinal Chemistry
Identifiers
URN: urn:nbn:se:oru:diva-90051PubMedID: 33647161OAI: oai:DiVA.org:oru-90051DiVA, id: diva2:1532505
Available from: 2021-03-02 Created: 2021-03-02 Last updated: 2021-03-02Bibliographically approved

Open Access in DiVA

No full text in DiVA

Other links

PubMedBehandling av akondroplasi är på väg – kan ge nya möjligheter

Authority records

Nilsson, Ola

Search in DiVA

By author/editor
Nilsson, Ola
By organisation
School of Medical Sciences
In the same journal
Läkartidningen
Medicinal Chemistry

Search outside of DiVA

GoogleGoogle Scholar

pubmed
urn-nbn

Altmetric score

pubmed
urn-nbn
Total: 176 hits
CiteExportLink to record
Permanent link

Direct link
Cite
Citation style
  • apa
  • ieee
  • modern-language-association-8th-edition
  • vancouver
  • Other style
More styles
Language
  • de-DE
  • en-GB
  • en-US
  • fi-FI
  • nn-NO
  • nn-NB
  • sv-SE
  • Other locale
More languages
Output format
  • html
  • text
  • asciidoc
  • rtf